Neurohistoplasmosis y leishmaniasis cutánea en paciente inmunocompetente / Neurohistoplasmosis and cutaneous leishmaniasis in an immunocompetent patient

La histoplasmosis y la leishmaniasis son enfermedades olvidadas, endémicas en Argentina, y generalmente se asocian a inmunocompromiso. Presentamos el caso de un varón de 16 años, inmunocompetente, con histoplasmosis del sistema nervioso central y leishmaniasis cutánea. Inicialmente, el paciente presentó una lesión en la pierna de un mes de evolución seguida de paraparesia leve, diagnosticada como un proceso de desmielinización mediante estudios de imágenes. El cuadro fue tratado con altas dosis de corticoides y en 72 horas evolucionó a paraparesia grave con lesiones nodulares en las vértebras cervicales, observadas en las imágenes de resonancia magnética nuclear. Se aisló Histoplasma capsulatum de líquido cefalorraquídeo, genotípicamente identificado como perteneciente a la especie filogenética LamB. El paciente recibió tratamiento intravenoso con anfotericina B deoxicolato durante 30 días y posteriormente fluconazol e itraconazol oral durante un año. A los tres meses de iniciado el tratamiento con antifúngicos se reactivó la lesión de la pierna y en el examen directo se observaron amastigotes de Leishmania. La leishmaniasis cutánea fue tratada con antimoniato de meglumina intramuscular. La respuesta clínica al tratamiento de ambas enfermedades fue favorable.

Histoplasmosis and leishmaniasis are neglected and endemic diseases in Argentina, and generally are found associated with immunosuppression. We report the case of an immunocompetent 16-years-old man with simultaneous occurrence of central nervous system histoplasmosis and cutaneous leishmaniasis. Upon admission, the patient showed a one-month old skin lesion in a leg and mild paraparesis. Imaging studies detected thickening and edema in the spinal cord and the cerebrospinal fluid analysis was within normal range. The case was diagnosed as a demyelinating disorder and treated with high-dose short-term steroids. Seventy-two hours later the patient showed severe paraparesis and nuclear magnetic resonance imaging revealed nodular lesions in the spinal cord. Histoplasma capsulatum belonging to the phylogenetic species LamB was isolated from cerebrospinal fluid samples. The patient received intravenous antifungal therapy with amphotericin B for 30 days, followed by oral fluconazole and itraconazole for one year. Three months after initiation of antifungal treatment, the cutaneous lesion recrudesced and Leishmania amastigotes were observed on microscopic examination. The cutaneous leishmaniasis was treated with intramuscular meglumine antimoniate. The patient´s outcome was favorable after treatment for both diseases.

Micosis intramedular: informe de caso / Intramedullary micosis: case report

Introducción. Las micosis intramedulares son infrecuentes. Asimismo, la manifestación neurológica de la histoplasmosis es una entidad poco común y más infrecuente aún es la manifestación de la histoplasmosis a través de un granuloma intramedular. Caso Clínico. Se presenta el caso de una niña con síndrome medular a quien se realizó resección quirúrgica de una lesión patológicamente compatible con histoplasmosis, quien desarrolló hidrocefalia, lesiones isquémicas en fosa posterior y falleció a pesar del l tratamiento establecido. Conclusión. Aunque las micosis de médula espinal son infrecuentes, es conveniente considerar a la hora de realizar los diagnósticos diferenciales de lesiones granulomatosas en esta localización anatómica...

Paracoccidioidomicose com comprometimento do sistema nervoso central: revisão sistemática da literatura / Paracoccidioidomycosis compromising the central nervous system: a systematic review of the literature

Este trabalho é o primeiro a realizar uma revisão sistemática dos casos de neuroparacoccidioidomicose disponíveis na literatura. Foram encontrados 257 casos em 81 trabalhos pesquisados pelo MEDLINE e LILACS, com maior número de publicações após as décadas de 1970-1980. Aproximadamente, 93 por cento dos pacientes eram homens, principalmente lavradores, com idade média de 43 anos. O quadro caracterizou-se por sintomatologia motora ou de hipertensão intracraniana. A forma crônica pseudotumoral predominou. O período médio de evolução foi de 4,9 meses. As lesões foram principalmente supratentoriais (66,8 por cento), localizando-se nos lobos frontais e parietais. A biópsia determinou o diagnóstico em 57,2 por cento dos casos e utilizaram-se métodos de neuroimagem em 64,6 por cento deles. Houve grande associação com a forma pulmonar da doença (59,1 por cento). A mortalidade foi de 44,1 por cento e 50,1 por cento dos sobreviventes evoluíram com sequelas, principalmente motoras. Assim, deve-se considerar a neuroparacoccidioidomicose no diagnóstico diferencial dos processos expansivos e meningoencefalíticos do sistema nervoso central para se estabelecer tratamento precoce e evitar seqüelas incapacitantes.

This study is the first systematic review of cases of neuroparacoccidioidomycosis available in the literature. Through searches in the MEDLINE and LILACS databases, 257 cases were found in 81 published studies, mainly after the 1970s-1980s. Approximately 93 percent of the patients were men, especially farm laborers, with a mean age of 43 years. The characteristic symptoms were motor deficits or intracranial hypertension. The chronic pseudotumoral form predominated. The mean period of evolution was 4.9 months. The lesions were mainly supratentorial (66.8 percent), located in the frontal and parietal lobes. The diagnosis was determined by biopsy in 57.2 percent of the cases and neuroimaging methods were used in 64.6 percent of them. A large proportion of the cases were associated with the pulmonary form of the disease (59.1 percent). The mortality rate was 44.1 percent, and 50.1 percent of the survivors developed sequelae, especially motor impairment. Thus, neuroparacoccidioidomycosis should be considered in the differential diagnosis for expansive and meningoencephalitic processes in the central nervous system, in order to establish early treatment and to avoid disabling sequelae.

Curación de mucormicosis rinocerebral en un paciente pediátrico con leucemia activa / Rhinocerebral mucormycosis healing in a pediatric patient with active leukemia

Un paciente de 14 años, portador de leucemia linfoblástica aguda desarrolló una sinusitis subaguda con manifestaciones neurológicas. Mediante biopsia de mucosa nasal y resonancia magnética cerebral se diagnosticó una mucormicosis rinocerebral y basado en un teórico mal pronóstico se decidió efectuar tratamiento conservador: cirugía funcional de la sinusitis y terapia prolongada con anfotericina B deoxicolato completando tras 8,8 meses, 7.700 mg del fármaco. La quimioterapia de la leucemia fue reanudada durante el tratamiento antifúngico alcanzando la remisión oncológica. Tras 31 meses de seguimiento, el paciente está asintomático pero recayó de la leucemia.

Mucormicosis rinocerebral: Sobrevida en un niño con leucemia / Rhinocerebral mucormycosis: Survival in a child with leukemia

Paciente de 4 años con leucemia linfoblástica aguda, que estando en neutropenia severa secundaria a quimioterapia, presentó celulitis periorbitaria derecha evolutiva, que se acompañó de proptosis. Se interpretó inicialmente como bacteriana, sin respuesta a antibióticos. Cuando se comprobó cerebritis por RM, se realizó tres aseos quirúrgicos y biopsia de tejido óseo nasal que reveló la presencia de mucorales. Se trató con anfotericina B, completando en dos meses 2.500 mg (113,6 mg/kg), asociado a Itraconazol, con buena respuesta clínica e imagenológica. Terminó su tratamiento de quimioterapia y radioterapia y tras un seguimiento de 8 años, está de alta de su enfermedad de base.